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Sleep-Disordered Breathing in Children with Cleft Palate

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Universitat de Barcelona. Facultat de Medicina i Ciències de la Salut

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[eng] INTRODUCTION: One in 700 newborns in the United States is born with cleft palate every year. It is estimated that the prevalence of sleep-disordered breathing symptoms in children with cleft palate, compared with children without craniofacial anomalies, is about three-fold higher. Recurrent and persistent episodes of upper airway obstruction during sleep in typically developing children has been associated with health and neurodevelopmental morbidities, including behavioral problems, learning difficulties, poor school performance, low quality of life and depressive symptoms. Behavioral problems are common in children with orofacial clefts. However, to date only one study has investigated the impact of Sleep-Disordered Breathing in this pediatric population, and no study has assessed other sleep disorders such as sleep-related movement disorders and the impact on daytime functioning in pediatric cleft populations, who may be a particularly susceptible cohort not only for Sleep-Disordered Breathing, but also for Sleep-related movement disorders due to functional difficulties. In addition, children with repaired cleft palate are also at high risk for middle ear disease and speech problems, two medical conditions routinely assessed in this pediatric population. The common risk factors, peak incidence, and close pathophysiology between middle ear disease, habitual snoring, the cardinal symptom of Sleep-Disordered Breathing, and speech problems have prompted some authors to suggest that these conditions may be related in general pediatric populations. Nevertheless, the association between these three common medical problems, that might impact positively on early diagnosis of Sleep- Disordered Breathing, has not been investigated in children with cleft palate. OBJECTIVES: The aims of this study were: 1. To assess the frequency of Sleep-Disordered Breathing in preschool and school age children with cleft palate and to investigate whether Sleep-Disordered Breathing, and its severity play a role in neurobehavioral outcomes/quality of life in the study population, 2. To investigate the frequency and characteristics of habitual snoring, middle ear disease and speech problems in the same pediatric population, and to assess the association between these three medical conditions, 3. To investigate for the first time the frequency of Sleep-related movement disorders and growing pains symptoms in young children with non-syndromic cleft palate, and to determine differences in daytime (internalizing and externalizing symptoms) and bedtime behavior between Sleep-related movement disorders and growing pains in this patient populations.

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[spa] El paladar hendido es la anomalía congénita craneofacial más frecuente, con una prevalencia estimada de 1/700 recién nacidos en EEUU/año. Los síntomas obstructivos durante el sueño son muy frecuentes en niños con malformaciones craneofaciales. Sin embargo, pese a ello y a la elevada frecuencia de los problemas neuroconductuales en lós niños con paladar hendido el impacto de los trastornos respiratorios del sueño  (TRS) en niños con paladar hendido ha sido escasamente estudiado. Resultados del  presente estudio demuestran que la frecuencia de los TRS en niños con paladar  hendido no síndromico de edad inferior a los 8 años en base a un cuestionario validado (Pediatric Sleep Questionnaire) fue 1,5 veces superior respecto a estudios previos en niños sin anomalías craneofaciales. Además, en un subgrupo de pacientes, no  seleccionados por problemas obstructivos, la realización de un estudio polisomnográfico nocturno permitió confirmar la existencia de apnea del sueño hasta en el 85% de los casos, una cifra unas 20 veces superior a los datos publicados en  población pediátrica general. Tanto la presencia de síntomas obstructivos, como la  severidad de la apnea se asoció a alteraciones conductuales y en la calidad de vida del niño o de las familias. 
Por otra parte, la otitis medía y los problemas del lenguaje son altamente prevalentes en niños con paladar hendido, por lo que su evaluación rutinaria es habitual en las  visitas de seguimiento en esta población a diferencia de los TRS con frecuencia  ínfradiagnosticados. Es por ello, que en encontrar asociaciones entre otros trastornos relacionados con la vía aérea superior y los TRS puede resultar de gran interés en el diagnóstico precoz de los TRS en niños con paladar hendido. La existencia de factores anatómicos y fisiopatológicos comunes entre la otitis media y los TRS en niños sin  malformaciones craneofaciales llevó a algunos autores a plantear la hipótesis que  estas dos condiciones médicas podrían estar relacionadas. De la misma manera  algunos autores también plantearon la posibilidad de la existencia de una asociación  entre el ronquido y los problemas del lenguaje en niños con malformaciones  craneofacíales diversas. Resultados del presente estudio confirmaron que el riesgo de presentar ronquido habitual, síntoma cardinal de los TRS, en niños con paladar  hendido fue 7,4 veces superior en aquellos con antecedentes de 1 o más episodios de otitis en el último año respecto a aquellos sin dichos antecedentes (95% CI: 1.55 - 35.15; p=0.012). Además, aquellos niños con problemas del lenguaje reportados por los padres mostraron una tendencia a presentar ronquido habitual. 
Finalmente, como avanzamos previamente los niños con paladar hendido presentan  con frecuencia trastornos conductuales y problemas de aprendizaje. Sin embargo,  pese a la asociación demostrada entre la presencia de trastornos del sueño y los  problemas neuroconductuales la presencia de otros trastornos no respiratorios del  sueño no ha sido estudiada previamente en la población de estudio. Resultados de  este estudio muestran que los niños con paladar hendido presentan con frecuencia  síntomas compatibles con los trastornos del movimiento relacionados con el sueño,  como el síndrome de piernas inquietas o los movimientos periódicos de piernas, así  como dolores de crecimiento. El presente estudio además demuestra diferencias  significativas a nivel conductual tanto durante el día, como en relación con el momento previo al inicio del sueño en relación con el tipo de trastorno del movimiento durante el sueño o la presencia de dolores de crecimiento. Estos hallazgos pueden resultar de gran interés en el diagnóstico diferencial entre estas tres entidades médicas (síndrome de piernas inquietas, los movimientos periódicos de piernas y los dolores de  crecimiento) debido a la dificultad en el diagnóstico en población pediátrica.

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Tesis Doctorals - Facultat - Medicina i Ciències de la Salut

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Sleep-Disordered Breathing in Children with Cleft Palate